ХОРОИДЕРЕМИЯ. МУЛЬТИМОДАЛЬНАЯ ДИАГНОСТИКА ГЕНЕТИЧЕСКИ ОБУСЛОВЛЕННОЙ ХОРИОРЕТИНАЛЬНОЙ ДЕГЕНЕРАЦИИ

Е.Э. Иойлева, О.Б. Клепинина, А.А. Засыпкина

Передовая Офтальмология · 2024-yil

Annotatsiya

Актуальность. Хороидеремия является Х-сцепленной наследственной хориоретинальной дегенерацией, вызванной мутациями в гене CHM, расположенном в локусе q21.2 X-хромосомы, кодирующем повсеместно экспрессируемый Rab Escort белок 1 (REP1). По данным литературы распространенность хороидеремии составляет от 1 на 50 000 до 1 на 100 000 человек. Дифференциальная диагностика хороидеремии, как и других редких наследственных хориоидальных дистрофий весьма затруднительна, что определяет необходимость проведения не только генетического тестирования, но и применения мультимодального подхода с использованием современных высокоинформативных неинвазивных методов исследования. Цель исследования. Определить диагностические критерии хороидеремии с применением мультимодального подхода. Материал и методы. Обследован мужчина 49 лет. Жалобы на отсутствие сумеречного зрения, выпадения в поле зрения с 15 лет. Максимально корригированная острота зрения (МКОЗ) OD = 0,16, OS = 0,01. В диагностике заболевания используется мультимодальный подход с применением современных неинвазивных методов исследования. Результаты. Диагностическими признаками хороидеремии являются наследственный характер заболевания, специфическая клиническая картина. ОКТ-EDI: потеря наружных ретинальных слоев, отсутствие слоя ПЭС, атрофия и склерозирование хориоидеи. Аутофлюоресценция глазного дна: выявляется центральный остаточный островок сохранного пигментного эпителия с фестончатыми краями. Лазерная спекл-флоуграфия: значительное снижение хориоидального кровотока. Заключение. Мультимодальный подход продемонстрировал высокую информативность в дифференциальной диагностике редких наследственных хориоретинальных дистрофий, что позволяет определить основные диагностические критерии заболевания. Наследственный характер заболевания требует обязательного медико-генетического консультирования.

Maqola ma’lumotlari
MualliflarЕ.Э. Иойлева, О.Б. Клепинина, А.А. Засыпкина
JurnalПередовая Офтальмология
Nashr sanasi2024-10-09
Jild10
Son4
Betlar84-88
Tilru
DOI10.57231/j.ao.2024.10.4.026

Передовая Офтальмология jurnalidan boshqa maqolalar

Передовая Офтальмология — barcha maqolalar